Growth charts in Kabuki syndrome 1.


Journal

American journal of medical genetics. Part A
ISSN: 1552-4833
Titre abrégé: Am J Med Genet A
Pays: United States
ID NLM: 101235741

Informations de publication

Date de publication:
03 2020
Historique:
received: 11 09 2019
revised: 29 11 2019
accepted: 02 12 2019
pubmed: 27 12 2019
medline: 5 1 2021
entrez: 27 12 2019
Statut: ppublish

Résumé

Kabuki syndrome (KS, KS1: OMIM 147920 and KS2: OMIM 300867) is caused by pathogenic variations in KMT2D or KDM6A. KS is characterized by multiple congenital anomalies and neurodevelopmental disorders. Growth restriction is frequently reported. Here we aimed to create specific growth charts for individuals with KS1, identify parameters used for size prognosis and investigate the impact of growth hormone therapy on adult height. Growth parameters and parental size were obtained for 95 KS1 individuals (41 females). Growth charts for height, weight, body mass index (BMI) and occipitofrontal circumference were generated in standard deviation values for the first time in KS1. Statural growth of KS1 individuals was compared to parental target size. According to the charts, height, weight, BMI, and occipitofrontal circumference were lower for KS1 individuals than the normative French population. For males and females, the mean growth of KS1 individuals was -2 and -1.8 SD of their parental target size, respectively. Growth hormone therapy did not increase size beyond the predicted size. This study, from the largest cohort available, proposes growth charts for widespread use in the management of KS1, especially for size prognosis and screening of other diseases responsible for growth impairment beyond a calculated specific target size.

Identifiants

pubmed: 31876365
doi: 10.1002/ajmg.a.61462
doi:

Substances chimiques

DNA-Binding Proteins 0
KMT2D protein, human 0
Neoplasm Proteins 0
Histone Demethylases EC 1.14.11.-
KDM6A protein, human EC 1.14.11.-

Types de publication

Journal Article Research Support, Non-U.S. Gov't

Langues

eng

Sous-ensembles de citation

IM

Pagination

446-453

Subventions

Organisme : French Kabuki Association
Pays : International
Organisme : Fondation Maladies Rares
Pays : International
Organisme : French Ministry of Health
Pays : International

Informations de copyright

© 2019 Wiley Periodicals, Inc.

Références

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Auteurs

Valentin Ruault (V)

Département de Génétique Médicale, Maladies Rares et Médecine Personnalisée, Univer Montpellier, CHU de Montpellier, CLAD ASOOR Montpellier, France.

Carole Corsini (C)

Département de Génétique Médicale, Maladies Rares et Médecine Personnalisée, Univer Montpellier, CHU de Montpellier, CLAD ASOOR Montpellier, France.

Claire Duflos (C)

Clinical Research and Epidemiolgy Unit, Département de l'Information Médicale, CHU, University Montpellier, Montpellier, France.

Sandrine Akouete (S)

Clinical Research and Epidemiolgy Unit, Département de l'Information Médicale, CHU, University Montpellier, Montpellier, France.

Véra Georgescu (V)

Clinical Research and Epidemiolgy Unit, Département de l'Information Médicale, CHU, University Montpellier, Montpellier, France.

Mario Abaji (M)

Département de Génétique Médicale, Hôpital de la Timone, CLAD Sud-PACA, Marseille, France.

Yves Alembick (Y)

Service de Génétique, Hôpital de Hautepierre, CHU Strasbourg, CLAD Est, Strasbourg, France.

Eudeline Alix (E)

Département de Cytogénétique, Hospices civil de Lyon, Centre des neurosciences, Tiger, Université Claude Bernard Lyon 1, Lyon, France.

Jeanne Amiel (J)

Département de Génétique, Unité Inserm U781, Institut Imagine, Hôpital Necker enfants Malades, CLAD Ile de France, Paris, France.

Cyril Amouroux (C)

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Mouna Barat-Houari (M)

Département de Génétique Médicale, Maladies Rares et Médecine Personnalisée, Univer Montpellier, CHU de Montpellier, CLAD ASOOR Montpellier, France.

Clarisse Baumann (C)

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Adeline Bonnard (A)

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Guilaine Boursier (G)

Département de Génétique Médicale, Maladies Rares et Médecine Personnalisée, Univer Montpellier, CHU de Montpellier, CLAD ASOOR Montpellier, France.

Odile Boute (O)

Service de Génétique Clinique, Hôpital Jeanne de Flandre, CLAD Nord, Lille, France.

Lydie Burglen (L)

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Tiffany Busa (T)

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Marie-Pierre Cordier (MP)

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Valérie Cormier-Daire (V)

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Marie-Ange Delrue (MA)

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Bérénice Doray (B)

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Laurence Faivre (L)

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Alice Goldenberg (A)

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Svetlana Gorokhova (S)

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Delphine Héron (D)

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Bertrand Isidor (B)

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Marie-Line Jacquemont (ML)

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Aurélia Jacquette (A)

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Claire Jeandel (C)

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Didier Lacombe (D)

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Martine Le Merrer (M)

Département de Génétique, Unité Inserm U781, Institut Imagine, Hôpital Necker enfants Malades, CLAD Ile de France, Paris, France.

Kim Hanh Le Quan Sang (KHLQ)

Département de Génétique, Unité Inserm U781, Institut Imagine, Hôpital Necker enfants Malades, CLAD Ile de France, Paris, France.

Stanislas Lyonnet (S)

Département de Génétique, Unité Inserm U781, Institut Imagine, Hôpital Necker enfants Malades, CLAD Ile de France, Paris, France.

Sylvie Manouvrier (S)

Service de Génétique Clinique, Hôpital Jeanne de Flandre, CLAD Nord, Lille, France.

Caroline Michot (C)

Département de Génétique, Unité Inserm U781, Institut Imagine, Hôpital Necker enfants Malades, CLAD Ile de France, Paris, France.

Anne Moncla (A)

Département de Génétique Médicale, Hôpital de la Timone, CLAD Sud-PACA, Marseille, France.

Sébastien Moutton (S)

Service de Génétique, Hôpital Pellegrin, CLAD Sud-Ouest, Bordeaux, France.

Sylvie Odent (S)

Service de Génétique médicale, Hôpital Sud, CLAD Ouest, Rennes, France.

Anna Pelet (A)

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Nicole Philip (N)

Département de Génétique Médicale, Hôpital de la Timone, CLAD Sud-PACA, Marseille, France.

Lucile Pinson (L)

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Julie Reversat (J)

Département de Cytogénétique, Hospices civil de Lyon, Centre des neurosciences, Tiger, Université Claude Bernard Lyon 1, Lyon, France.

Joëlle Roume (J)

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Elodie Sanchez (E)

Département de Génétique, Unité Inserm U781, Institut Imagine, Hôpital Necker enfants Malades, CLAD Ile de France, Paris, France.

Damien Sanlaville (D)

Département de Cytogénétique, Hospices civil de Lyon, Centre des neurosciences, Tiger, Université Claude Bernard Lyon 1, Lyon, France.

Pierre Sarda (P)

Département de Génétique Médicale, Maladies Rares et Médecine Personnalisée, Univer Montpellier, CHU de Montpellier, CLAD ASOOR Montpellier, France.

Elise Schaefer (E)

Service de Génétique, Hôpital de Hautepierre, CHU Strasbourg, CLAD Est, Strasbourg, France.

Marianne Till (M)

Département de Cytogénétique, Hospices civil de Lyon, Centre des neurosciences, Tiger, Université Claude Bernard Lyon 1, Lyon, France.

Isabelle Touitou (I)

Département de Génétique Médicale, Maladies Rares et Médecine Personnalisée, Univer Montpellier, CHU de Montpellier, CLAD ASOOR Montpellier, France.

Annick Toutain (A)

Service de Génétique, Hôpital Bretonneau, CLAD Ouest, Tours, France.

Marjolaine Willems (M)

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Vincent Gatinois (V)

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David Geneviève (D)

Département de Génétique Médicale, Maladies Rares et Médecine Personnalisée, Univer Montpellier, CHU de Montpellier, CLAD ASOOR Montpellier, France.

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