Infections in autoimmune pulmonary alveolar proteinosis: a large retrospective cohort.

GM-CSF autoantibody bacterial Infection opportunist lung infections pulmonary alveolar proteinosis

Journal

Thorax
ISSN: 1468-3296
Titre abrégé: Thorax
Pays: England
ID NLM: 0417353

Informations de publication

Date de publication:
27 Sep 2023
Historique:
received: 19 01 2023
accepted: 21 08 2023
pubmed: 28 9 2023
medline: 28 9 2023
entrez: 27 9 2023
Statut: aheadofprint

Résumé

Autoimmune pulmonary alveolar proteinosis (aPAP) is a rare disease, predisposing to an increased risk of infection. A complete picture of these infections is lacking. Describe the characteristics and clinical outcomes of patients diagnosed with aPAP, and to identify risk factors associated with opportunistic infections. We conducted a retrospective cohort including all patients diagnosed with aPAP between 2008 and 2018 in France and Belgium. Data were collected using a standardised questionnaire including demographics, comorbidities, imaging features, outcomes and microbiological data. We included 104 patients, 2/3 were men and median age at diagnosis was 45 years. With a median follow-up of 3.4 years (IQR 1.7-6.6 years), 60 patients (58%), developed at least one infection, including 23 (22%) with opportunistic infections. Patients with aPAP often presented with opportunistic infections, especially nocardiosis, which highlights the importance of systematic search for slow-growing bacteria in bronchoalveolar lavage or whole lung lavage.

Sections du résumé

BACKGROUND BACKGROUND
Autoimmune pulmonary alveolar proteinosis (aPAP) is a rare disease, predisposing to an increased risk of infection. A complete picture of these infections is lacking.
RESEARCH QUESTION OBJECTIVE
Describe the characteristics and clinical outcomes of patients diagnosed with aPAP, and to identify risk factors associated with opportunistic infections.
METHODS METHODS
We conducted a retrospective cohort including all patients diagnosed with aPAP between 2008 and 2018 in France and Belgium. Data were collected using a standardised questionnaire including demographics, comorbidities, imaging features, outcomes and microbiological data.
RESULTS RESULTS
We included 104 patients, 2/3 were men and median age at diagnosis was 45 years. With a median follow-up of 3.4 years (IQR 1.7-6.6 years), 60 patients (58%), developed at least one infection, including 23 (22%) with opportunistic infections.
INTERPRETATION CONCLUSIONS
Patients with aPAP often presented with opportunistic infections, especially nocardiosis, which highlights the importance of systematic search for slow-growing bacteria in bronchoalveolar lavage or whole lung lavage.

Identifiants

pubmed: 37758458
pii: thorax-2023-220040
doi: 10.1136/thorax-2023-220040
pii:
doi:

Types de publication

Journal Article

Langues

eng

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IM

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© Author(s) (or their employer(s)) 2023. No commercial re-use. See rights and permissions. Published by BMJ.

Déclaration de conflit d'intérêts

Competing interests: The authors reported no conflict of interest related to this work. SMA reports having received consultancy for board membership, consultancy or speaker fees from AstraZeneca, Boehringer Ingelheim, Novartis and Roche, GSK, BMS, Chiesi and Pfizer; and travel support from Boehringer Ingelheim. Other authors have nothing to disclose.

Auteurs

Axelle Mabo (A)

Service de Pneumologie, Centre de Compétence pour les Maladies Pulmonaires Rares, Hôpital Pontchaillou, CHU Rennes, Rennes, France.

Raphael Borie (R)

Centre de Référence Constitutif des Maladies Pulmonaires Rares, Service de Pneumologie A, Hopital Bichat, APHP, Paris, France.

Lidwine Wemeau-Stervinou (L)

Centre de Référence Constitutif des Maladies Pulmonaires Rares, Institut Cœur-Poumon, Service de Pneumologie et Immuno-Allergologie, CHRU Lille, Lille, France.

Yurdagül Uzunhan (Y)

Centre de Référence Constitutif des Maladies Pulmonaires Rares, Service de Pneumologie, Hôpital Avicenne, APHP, Bobigny, France.

Emmanuel Gomez (E)

Centre de Compétence pour les Maladies Pulmonaires Rares, Département de Pneumologie, Hôpitaux de Brabois, CHRU de Nancy, Vandoeuvre-les Nancy, France.

Gregoire Prevot (G)

Service de Pneumologie, Centre de Compétence pour les Maladies Pulmonaires Rares, Hôpital Larry, CHU Toulouse, Toulouse, France.

Martine Reynaud-Gaubert (M)

Service de Pneumologie et Transplantation Pulmonaire, Centre de Compétences des Maladies Rares Pulmonaires et de l'Hypertension Pulmonaire, CHU Nord de Marseille, AP-HM, Aix Marseille Université, Marseille, France.

Julie Traclet (J)

Service de Pneumologie, Centre National Coordonnateur de Référence des Maladies Pulmonaires Rares, Hôpital Louis-Pradel, Hospices Civils de Lyon (HCL), UMR754, INRAE, Université Lyon 1, ERN-LUNG, Lyon, France.

Emmanuel Bergot (E)

Centre de Compétence pour les Maladies Pulmonaires Rares de l'Adulte, Service de Pneumologie et Oncologie Thoracique, Hôpital Côte de Nacre, CHU de Caen, Caen, France.

Jacques Cadranel (J)

Service de Pneumologie et Oncologie Thoracique, Centre Constitutif Maladies Pulmonaires Rares, Hôpital Tenon, APHP, Sorbonne Université, Paris, France.

Sylvain Marchand-Adam (S)

Service de Pneumologie, CHRU de Tours, Université François Rabelais de Tours, INSERM U1100, Tours, France.

Anne Bergeron (A)

Service de Pneumologie, Hôpitaux Universitaires de Genève, Genève, Switzerland.

Elodie Blanchard (E)

Service de Pneumologie, centre de compétence pour les maladies pulmonaires rares, CHU de Bordeaux, Pessac, France.

Benjamin Bondue (B)

Service de Pneumologie, CUB Hôpital Erasme, Université Libre de Bruxelles, Bruxelles, Belgium.

Philippe Bonniaud (P)

Service de Pneumologie et Soins Intensifs Respiratoires, Centre de Référence Constitutif des Maladies Pulmonaires Rares de l'Adulte, CHU Dijon-Bourgogne, Inserm U123, Université de Bourgogne, Dijon, France.

Arnaud Bourdin (A)

Service de Pneumologie, CHU Montpellier, Université de Montpellier, Inserm U1046, Montpellier, France.

Pierre Regis Burgel (PR)

Service de Pneumologie, Hopital Cochin Pneumologie, AP-HP, Université Paris Cité Paris, Paris, France.

Sandrine Hirschi (S)

Service de Pneumologie et Transplantation Pulmonaire, Hopitaux universitaires de Strasbourg, Strasbourg, France.

Charles Hugo Marquette (CH)

Service de Pneumologie, CHU Nice, Fédération Hospitalo-Universitaire OncoAge, Nice, France.

Sébastien Quétant (S)

Service Hospitalo-Universitaire de Pneumologie et Physiologie, Pôle Thorax et Vaisseaux, CHU de Grenoble-Alpes, La Tronche, Grenoble, France.

Hilario Nunes (H)

Centre de Référence Constitutif des Maladies Pulmonaires Rares, Service de Pneumologie, Hôpital Avicenne, APHP, Bobigny, France.

Cécile Chenivesse (C)

Centre de Référence Constitutif des Maladies Pulmonaires Rares, Institut Cœur-Poumon, Service de Pneumologie et Immuno-Allergologie, CHRU Lille, Lille, France.

Bruno Crestani (B)

Centre de Référence Constitutif des Maladies Pulmonaires Rares, Service de Pneumologie A, Hopital Bichat, APHP, Paris, France.

Yoann Guirriec (Y)

Service de Pneumologie, Centre de Compétence pour les Maladies Pulmonaires Rares, Hôpital Pontchaillou, CHU Rennes, Rennes, France.

Delphine Monnier (D)

Service d'Immunologie, Laboratoire de Biologie Médicale de Référence Lipoprotéinose Alvéolaire, Hôpital Pontchaillou, CHU Rennes, Rennes, France.

Cédric Ménard (C)

Service d'Immunologie, Laboratoire de Biologie Médicale de Référence Lipoprotéinose Alvéolaire, Hôpital Pontchaillou, CHU Rennes, Rennes, France.

Pierre Tattevin (P)

Service de Maladies Infectieuses et Réanimation Médicale, Hôpital Pontchaillou, Inserm U1230, Université de Rennes, Rennes, France.

Vincent Cottin (V)

Service de Pneumologie, Centre National Coordonnateur de Référence des Maladies Pulmonaires Rares, Hôpital Louis-Pradel, Hospices Civils de Lyon (HCL), UMR754, INRAE, Université Lyon 1, ERN-LUNG, Lyon, France.

David Luque Paz (D)

Service de Pneumologie, Centre de Compétence pour les Maladies Pulmonaires Rares, Hôpital Pontchaillou, CHU Rennes, Rennes, France david.luque.paz@chu-rennes.fr.
Service de Maladies Infectieuses et Réanimation Médicale, Hôpital Pontchaillou, Inserm U1230, Université de Rennes, Rennes, France.

Stéphane Jouneau (S)

Service de Pneumologie, Centre de Compétence pour les Maladies Pulmonaires Rares, Hôpital Pontchaillou, CHU Rennes, Rennes, France.
Inserm UMR1085 IRSET, Université de Rennes, EHESP, Rennes, France.

Classifications MeSH