Learning curves of open and endoscopic fetal spina bifida closure: systematic review and meta-analysis.

The Management of Myelomeningocele Study (MOMS) trial demonstrated the safety and efficacy of open fetal surgery for spina bifida aperta (SBA). Recently developed alternative techniques may reduce maternal risks without compromising the fetal neuroprotective effects. The aim of this systematic review was to assess the learning curve (LC) of different fetal SBA closure techniques. MEDLINE, Web of Science, EMBASE, Scopus and Cochrane databases and the gray literature were searched to identify relevant articles on fetal surgery for SBA, without language restriction, published between January 1980 and October 2018. Identified studies were reviewed systematically and those reporting all consecutive procedures and with postnatal follow-up ≥ 12 months were selected. Studies were included only if they reported outcome variables necessary to measure the LC, as defined by fetal safety and efficacy. Two authors independently retrieved data, assessed the quality of the studies and categorized observations into blocks of 30 patients. For meta-analysis, data were pooled using a random-effects model when heterogeneous. To measure the LC, we used two complementary methods. In the group-splitting method, competency was defined when the procedure provided results comparable to those in the MOMS trial for 12 outcome variables representing the immediate surgical outcome, short-term neonatal neuroprotection and long-term neuroprotection at ≥ 12 months of age. Then, when raw patient data were available, we performed cumulative sum analysis based on a composite binary outcome defining successful surgery. The composite outcome combined four clinically relevant variables for safety (absence of extreme preterm delivery < 30 weeks, absence of fetal death ≤ 7 days after surgery) and efficacy (reversal of hindbrain herniation and absence of any neonatal treatment of dehiscence or cerebrospinal fluid leakage at the closure site). Of 6024 search results, 17 (0.3%) studies were included, all of which had low, moderate or unclear risk of bias. Fetal SBA closure was performed using standard hysterotomy (11 studies), mini-hysterotomy (one study) or fetoscopy by either exteriorized-uterus single-layer closure (one study), percutaneous single-layer closure (three studies) or percutaneous two-layer closure (one study). Only outcomes for standard hysterotomy could be meta-analyzed. Overall, outcomes improved significantly with experience. Competency was reached after 35 consecutive cases for standard hysterotomy and was predicted to be achieved after ≥ 57 cases for mini-hysterotomy and ≥ 56 for percutaneous two-layer fetoscopy. For percutaneous and exteriorized-uterus single-layer fetoscopy, competency was not reached in the 81 and 28 cases available for analysis, respectively, and LC prediction analysis could not be performed. The number of cases operated is correlated with the outcome of fetal SBA closure, and the number of operated cases required to reach competency ranges from 35 for standard hysterotomy to ≥ 56-57 for minimally invasive modifications. Our observations provide important information for institutions looking to establish a new fetal center, develop a new fetal surgery technique or train their team, and inform referring clinicians, potential patients and third parties. Copyright © 2019 ISUOG. Published by John Wiley & Sons Ltd. Curvas de aprendizaje del cierre de la espina bífida fetal mediante cirugía abierta y endoscópica: revisión sistemática y metaanálisis OBJETIVO: El ensayo del Estudio sobre la Gestión del Mielomeningocele (MOMS, por sus siglas en inglés) demostró la seguridad y eficacia de la cirugía fetal abierta para la espina bífida aperta (EBA). Las técnicas alternativas recientemente desarrolladas pueden reducir los riesgos de la madre sin comprometer los efectos neuroprotectores del feto. El objetivo de esta revisión sistemática fue evaluar la curva de aprendizaje (CA) de diferentes técnicas de cierre de la EBA fetal. MÉTODOS: Se realizaron búsquedas en las bases de datos de MEDLINE, Web of Science, EMBASE, Scopus y Cochrane, así como en la literatura gris, para identificar artículos relevantes sobre cirugía fetal para la EBA, sin restricción de idioma, publicados entre enero de 1980 y octubre de 2018. Se examinaron sistemáticamente los estudios identificados y se seleccionaron los que informaban de todos los procedimientos consecutivos y con seguimiento postnatal ≥12 meses. Los estudios se incluyeron sólo si informaban sobre las variables de resultado necesarias para medir la CA, definidas por la seguridad y la eficacia para el feto. Dos autores recuperaron los datos de forma independiente, evaluaron la calidad de los estudios y clasificaron las observaciones en bloques de 30 pacientes. Para el metaanálisis, los datos se agruparon mediante un modelo de efectos aleatorios cuando fueron heterogéneos. Para medir la CA, se usaron dos métodos complementarios. En el método de división de grupos, la competencia se definió cuando el procedimiento proporcionó resultados comparables a los del ensayo MOMS para 12 variables de resultados que representaban el resultado quirúrgico inmediato, la neuroprotección neonatal a corto plazo y la neuroprotección a largo plazo a ≥12 meses de edad. Luego, cuando se dispuso de los datos brutos de los pacientes, se realizó un análisis de suma acumulada basado en un resultado binario compuesto que definió el éxito de la cirugía. El resultado compuesto combinó cuatro variables clínicamente relevantes en cuanto a la seguridad (ausencia de parto pretérmino extremo <30 semanas; ausencia de muerte fetal a ≤7 días después de la cirugía) y eficacia (reducción de la hernia del rombencéfalo y ausencia de cualquier tratamiento neonatal de dehiscencia o derrame de líquido cefalorraquídeo en el lugar del cierre). RESULTADOS: De los 6024 resultados de la búsqueda, se incluyeron 17 (0,3%) estudios, todos ellos con un riesgo de sesgo bajo, moderado o incierto. El cierre de la EBA fetal se realizó mediante histerotomía estándar (11 estudios), mini histerotomía (un estudio) o fetoscopia, ya fuera mediante el cierre exteriorizado del útero de una sola capa (un estudio), el cierre percutáneo de una sola capa (tres estudios) o el cierre percutáneo de dos capas (un estudio). Sólo se pudieron metaanalizar los resultados de la histerotomía estándar. En general, los resultados mejoraron significativamente con la experiencia. Se alcanzó la competencia después de 35 casos consecutivos para la histerotomía estándar y se predijo que se alcanzaría después de ≥57 casos para la mini histerotomía y ≥56 para la fetoscopia percutánea de dos capas. En el caso de las fetoscopias percutánea y exteriorizada del útero de una sola capa, no se alcanzó la competencia en los 81 y 28 casos disponibles para el análisis, respectivamente, y no se pudo realizar el análisis de predicción de la CA. CONCLUSIONES: El número de casos operados está correlacionado con el resultado del cierre de la EBA fetal, y el número de casos operados necesarios para alcanzar la competencia estuvo entre 35 para la histerotomía estándar y ≥56-57 para las operaciones con mínima agresividad. Las observaciones realizadas proporcionan información importante para las instituciones que buscan establecer un nuevo centro fetal, desarrollar una nueva técnica de cirugía fetal o entrenar a su equipo, e informar a los médicos que remiten a especialistas a los posibles pacientes y a terceros. Copyright © 2019 ISUOG. Published by John Wiley & Sons Ltd. 开放式和内窥镜下胎儿脊柱裂闭合术学习曲线:系统回顾和荟萃分析 目标: 脊髓膜膨出研究管理(MOMS)试验证明了开放式胎儿手术治疗脊柱裂 (SBA) 的安全性有效性。最近开发的替代技术可以在不损害胎儿神经保护作用的情况下降低孕产妇风险。此次系统回顾旨在评估不同胎儿SBA闭合技术的学习曲线(LC)。 方法: 检索了MEDLINE、Web of Science、EMBASE、Scopus和Cochrane数据库以及相关的灰色文献，查找1980年1月至2018年10月之间以任何语言出版的SBA胎儿手术相关文章。系统回顾了甄别出来的几个研究项目，选择了几个报告全部连续程序且术后随访期≥12个月的研究项目。只有当研究报告了根据胎儿安全性有效性定义的测量LC所需的结果变量时，才纳入研究。两位作者独立检索了数据，评估了研究质量，对30例患者进行分组观察。荟萃分析过程中，用一个随机效应模型进行 异构数据汇总。为测量LC，我们应用了两种非主流方法。在分组法中，当程序提供的结果与MOMS试验所得结果类似时，定义了12个结果变量的能力。这些变量表示≥12个月时的即刻手术结果、短期新生儿神经保护和长期神经保护。然后在可以获取病人原始数据时，我们根据决定手术成功与否的复合二元结果进行累积总和分析。综合结果结合了四个临床相关的安全性变量(无30周内极端早产，术后7天内无胎儿死亡)和疗效变量(后脑疝逆转，闭合处无任何新生儿裂开或脑脊液漏治疗)。 结果: 在6024个检索结果中，纳入了17(0.3%)项研究。所有这些研究的偏倚风险较低，中度或不明。通过标准的子宫切开术(11项研究)、微型子宫切开术(1项研究)或子宫镜检查，通过室外子宫单层闭合(1项研究)、经皮单层闭合(3项研究)或经皮两层闭合(1项研究)进行胎儿SBA闭合。标准子宫切开术的结果才可以进行荟萃分析。总体而言，随着经验的积累，结果显著改善。连续35例标准子宫切除术后达到合格标准。 预计在微型子宫切开术≥57例，经皮两层胎儿镜检查≥56例后达到相关能力标准。经皮和体外子宫单层宫腔镜检查，分别有可供分析的81例和28例没有达到相关能力标准，无法进行LC预测分析。 结论: 手术病例数与胎儿SBA闭合结果相关， 要求达到规定能力的手术病例数量，从标准子宫切开术的35例到微创改造术≥56-57例不等。我们的观察结果为那些希望建立新的胎儿中心、开发新的胎儿手术技术或培训团队成员，以及临床转诊医生、潜在患者和第三方提供了重要信息。版权 © 2019 ISUOG。由威利父子公司(John Wiley & Sons Ltd)出版。.

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