Secondary actionable findings identified by exome sequencing: expected impact on the organisation of care from the study of 700 consecutive tests.


Journal

European journal of human genetics : EJHG
ISSN: 1476-5438
Titre abrégé: Eur J Hum Genet
Pays: England
ID NLM: 9302235

Informations de publication

Date de publication:
08 2019
Historique:
received: 23 02 2018
accepted: 05 03 2019
revised: 08 02 2019
pubmed: 26 4 2019
medline: 17 6 2020
entrez: 26 4 2019
Statut: ppublish

Résumé

With exome/genome sequencing (ES/GS) integrated into the practice of medicine, there is some potential for reporting incidental/secondary findings (IFs/SFs). The issue of IFs/SFs has been studied extensively over the last 4 years. In order to evaluate their implications in care organisation, we retrospectively evaluated, in a cohort of 700 consecutive probands, the frequency and burden of introducing the search for variants in a maximum list of 244 medically actionable genes (genes that predispose carriers to a preventable or treatable disease in childhood/adulthood and genes for genetic counselling issues). We also focused on the 59 PharmGKB class IA/IB pharmacogenetic variants. We also compared the results in different gene lists. We identified variants (likely) affecting protein function in genes for care in 26 cases (3.7%) and heterozygous variants in genes for genetic counselling in 29 cases (3.8%). Mean time for the 700 patients was about 6.3 min/patient for medically actionable genes and 1.3 min/patient for genes for genetic counselling, and a mean time of 37 min/patients for the reinterpreted variants. These results would lead to all 700 pre-test counselling sessions being longer, to 55 post-test genetic consultations and to 27 secondary specialised medical evaluations. ES also detected 42/59 pharmacogenetic variants or combinations of variants in the majority of cases. An extremely low metabolizer status in genes relevant for neurodevelopmental disorders (CYP2C9 and CYP2C19) was found in 57/700 cases. This study provides information regarding the need to anticipate the implementation of genomic medicine, notably the work overload at various steps of the process.

Identifiants

pubmed: 31019283
doi: 10.1038/s41431-019-0384-7
pii: 10.1038/s41431-019-0384-7
pmc: PMC6777608
doi:

Types de publication

Journal Article Research Support, N.I.H., Extramural Research Support, Non-U.S. Gov't

Langues

eng

Sous-ensembles de citation

IM

Pagination

1197-1214

Subventions

Organisme : NHLBI NIH HHS
ID : UC2 HL103010
Pays : United States
Organisme : NHLBI NIH HHS
ID : RC2 HL102926
Pays : United States
Organisme : NHLBI NIH HHS
ID : RC2 HL102924
Pays : United States
Organisme : NHLBI NIH HHS
ID : RC2 HL103010
Pays : United States
Organisme : NHLBI NIH HHS
ID : RC2 HL102923
Pays : United States
Organisme : NHLBI NIH HHS
ID : UC2 HL102926
Pays : United States
Organisme : NHLBI NIH HHS
ID : UC2 HL102923
Pays : United States
Organisme : NHLBI NIH HHS
ID : UC2 HL102924
Pays : United States
Organisme : NHLBI NIH HHS
ID : RC2 HL102925
Pays : United States
Organisme : NHLBI NIH HHS
ID : UC2 HL102925
Pays : United States

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Auteurs

Christel Thauvin-Robinet (C)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France. christel.thauvin@chu-dijon.fr.
Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France. christel.thauvin@chu-dijon.fr.
Centre de Génétique et Centre de Référence Maladies Rares 'Anomalies du Développement de l'Interrégion Est, Hôpital d'Enfants, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne, Dijon, France. christel.thauvin@chu-dijon.fr.
UF Innovation en diagnostic génomique des maladies rares, CHU Dijon, Dijon, France. christel.thauvin@chu-dijon.fr.

Julien Thevenon (J)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.
Centre de Génétique et Centre de Référence Maladies Rares 'Anomalies du Développement de l'Interrégion Est, Hôpital d'Enfants, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne, Dijon, France.
UF Innovation en diagnostic génomique des maladies rares, CHU Dijon, Dijon, France.

Sophie Nambot (S)

Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.
Centre de Génétique et Centre de Référence Maladies Rares 'Anomalies du Développement de l'Interrégion Est, Hôpital d'Enfants, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne, Dijon, France.

Julian Delanne (J)

Centre de Génétique et Centre de Référence Maladies Rares 'Anomalies du Développement de l'Interrégion Est, Hôpital d'Enfants, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne, Dijon, France.

Paul Kuentz (P)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.

Ange-Line Bruel (AL)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.
UF Innovation en diagnostic génomique des maladies rares, CHU Dijon, Dijon, France.

Aline Chassagne (A)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
CIC-IT Inserm 808, Centre Hospitalier Universitaire de Besançon et Université de Bourgogne-Franche Comté, Besançon, France.

Elodie Cretin (E)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
CIC-IT Inserm 808, Centre Hospitalier Universitaire de Besançon et Université de Bourgogne-Franche Comté, Besançon, France.

Aurore Pelissier (A)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
EES-LEDI, Université de Bourgogne - UMR CNRS INSERM, Dijon, France.

Chritine Peyron (C)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
EES-LEDI, Université de Bourgogne - UMR CNRS INSERM, Dijon, France.

Elodie Gautier (E)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.

Daphné Lehalle (D)

Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.
Centre de Génétique et Centre de Référence Maladies Rares 'Anomalies du Développement de l'Interrégion Est, Hôpital d'Enfants, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne, Dijon, France.

Nolwenn Jean-Marçais (N)

Centre de Génétique et Centre de Référence Maladies Rares 'Anomalies du Développement de l'Interrégion Est, Hôpital d'Enfants, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne, Dijon, France.

Patrick Callier (P)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.
UF Innovation en diagnostic génomique des maladies rares, CHU Dijon, Dijon, France.

Anne-Laure Mosca-Boidron (AL)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.
UF Innovation en diagnostic génomique des maladies rares, CHU Dijon, Dijon, France.

Antonio Vitobello (A)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.
UF Innovation en diagnostic génomique des maladies rares, CHU Dijon, Dijon, France.

Arthur Sorlin (A)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.
Centre de Génétique et Centre de Référence Maladies Rares 'Anomalies du Développement de l'Interrégion Est, Hôpital d'Enfants, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne, Dijon, France.
UF Innovation en diagnostic génomique des maladies rares, CHU Dijon, Dijon, France.

Frédéric Tran Mau-Them (F)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.
UF Innovation en diagnostic génomique des maladies rares, CHU Dijon, Dijon, France.

Christophe Philippe (C)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.
UF Innovation en diagnostic génomique des maladies rares, CHU Dijon, Dijon, France.

Pierre Vabres (P)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.

Laurent Demougeot (L)

Filière AnDDI-Rares, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.

Charlotte Poé (C)

Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.

Thibaud Jouan (T)

Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.

Martin Chevarin (M)

Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.

Mathilde Lefebvre (M)

Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.
Centre de Génétique et Centre de Référence Maladies Rares 'Anomalies du Développement de l'Interrégion Est, Hôpital d'Enfants, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne, Dijon, France.

Marc Bardou (M)

CIC-EC 1432, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.

Emilie Tisserant (E)

Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.

Maxime Luu (M)

CIC-EC 1432, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.

Christine Binquet (C)

CIC-EC 1432, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.

Jean-François Deleuze (JF)

Centre National de Recherche en Génomique Humaine, Evry, France.

Céline Verstuyft (C)

CESP/UMR-S1178, Equipe "Dépression et Antidépresseurs", Université Paris-Sud, Faculté de Médecine, Université Paris-Saclay, et Service de Génétique Moléculaire, Pharmacogénétique et Hormonologie, Hôpital Bicêtre, AP-HP, Le Kremlin-Bicêtre, France.

Yannis Duffourd (Y)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France.
Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France.

Laurence Faivre (L)

FHU TRANSLAD, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne et Université de Bourgogne-Franche Comté, Dijon, France. laurence.faivre@chu-dijon.fr.
Inserm UMR 1231 GAD « Génétique des Anomalies du Développement », Université de Bourgogne, Dijon, France. laurence.faivre@chu-dijon.fr.
Centre de Génétique et Centre de Référence Maladies Rares 'Anomalies du Développement de l'Interrégion Est, Hôpital d'Enfants, Centre Hospitalier Universitaire Dijon-Bourgogne, Dijon, France. laurence.faivre@chu-dijon.fr.
Centre National de Recherche en Génomique Humaine, Evry, France. laurence.faivre@chu-dijon.fr.

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