SCA7 Mouse Cerebellar Pathology Reveals Preferential Downregulation of Key Purkinje Cell-Identity Genes and Shared Disease Signature with SCA1 and SCA2.


Journal

The Journal of neuroscience : the official journal of the Society for Neuroscience
ISSN: 1529-2401
Titre abrégé: J Neurosci
Pays: United States
ID NLM: 8102140

Informations de publication

Date de publication:
02 06 2021
Historique:
received: 15 07 2020
revised: 03 03 2021
accepted: 05 03 2021
pubmed: 24 4 2021
medline: 20 11 2021
entrez: 23 4 2021
Statut: ppublish

Résumé

Spinocerebellar ataxia type 7 (SCA7) is an inherited neurodegenerative disease mainly characterized by motor incoordination because of progressive cerebellar degeneration. SCA7 is caused by polyglutamine expansion in ATXN7, a subunit of the transcriptional coactivator SAGA, which harbors histone modification activities. Polyglutamine expansions in specific proteins are also responsible for SCA1-SCA3, SCA6, and SCA17; however, the converging and diverging pathomechanisms remain poorly understood. Using a new SCA7 knock-in mouse, SCA7

Identifiants

pubmed: 33888607
pii: JNEUROSCI.1882-20.2021
doi: 10.1523/JNEUROSCI.1882-20.2021
pmc: PMC8260160
doi:

Types de publication

Journal Article Research Support, Non-U.S. Gov't

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eng

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4910-4936

Informations de copyright

Copyright © 2021 the authors.

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Auteurs

Anna Niewiadomska-Cimicka (A)

Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire, Illkirch 67404, France.
Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.

Frédéric Doussau (F)

Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.
Centre National de la Recherche Scientifique UPR3212, Strasbourg 67000, France.

Jean-Baptiste Perot (JB)

Université Paris-Saclay, Centre National de la Recherche Scientifique, Commissariat à l'Energie Atomique, Direction de la Recherche Fondamentale, Institut de biologie François Jacob, Molecular Imaging Research Center, Neurodegenerative Diseases Laboratory, Fontenay-aux-Roses 92260, France.

Michel J Roux (MJ)

Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire, Illkirch 67404, France.
Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.

Celine Keime (C)

Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire, Illkirch 67404, France.
Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.

Antoine Hache (A)

Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire, Illkirch 67404, France.
Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.

Françoise Piguet (F)

Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire, Illkirch 67404, France.
Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.

Ariana Novati (A)

Institute of Medical Genetics and Applied Genomics, University of Tuebingen, Tuebingen 72076, Germany.
Department of Human Genetics, Medical Faculty, Ruhr University Bochum, Bochum 44801, Germany.

Chantal Weber (C)

Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire, Illkirch 67404, France.
Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.

Binnaz Yalcin (B)

Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire, Illkirch 67404, France.
Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.

Hamid Meziane (H)

Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.
Celphedia, Phenomin, Institut Clinique de la Souris, Illkirch 67404, France.

Marie-France Champy (MF)

Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.
Celphedia, Phenomin, Institut Clinique de la Souris, Illkirch 67404, France.

Erwan Grandgirard (E)

Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire, Illkirch 67404, France.
Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.

Alice Karam (A)

Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire, Illkirch 67404, France.
Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.

Nadia Messaddeq (N)

Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire, Illkirch 67404, France.
Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.

Aurélie Eisenmann (A)

Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire, Illkirch 67404, France.
Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.

Emmanuel Brouillet (E)

Université Paris-Saclay, Centre National de la Recherche Scientifique, Commissariat à l'Energie Atomique, Direction de la Recherche Fondamentale, Institut de biologie François Jacob, Molecular Imaging Research Center, Neurodegenerative Diseases Laboratory, Fontenay-aux-Roses 92260, France.

Hoa Huu Phuc Nguyen (HHP)

Institute of Medical Genetics and Applied Genomics, University of Tuebingen, Tuebingen 72076, Germany.
Department of Human Genetics, Medical Faculty, Ruhr University Bochum, Bochum 44801, Germany.

Julien Flament (J)

Université Paris-Saclay, Centre National de la Recherche Scientifique, Commissariat à l'Energie Atomique, Direction de la Recherche Fondamentale, Institut de biologie François Jacob, Molecular Imaging Research Center, Neurodegenerative Diseases Laboratory, Fontenay-aux-Roses 92260, France.

Philippe Isope (P)

Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.
Centre National de la Recherche Scientifique UPR3212, Strasbourg 67000, France.

Yvon Trottier (Y)

Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire, Illkirch 67404, France yvon.trottier@igbmc.fr.
Centre National de la Recherche Scientifique, Unité Mixte de Recherche 7104, Illkirch 67404, France.
Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale, Illkirch 67404, U964, France.
Université de Strasbourg, Illkirch 67404, France.

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